Paediatric Surgery (Ukraine). 2024. 4(85): 136-142. doi: 10.15574/PS.2024.4(85).136142
Переяслов А. А.¹, Стеник Р. В.², Микита М. М.², Мальований Б. Я.², Никифорук О. М.^1,2, Гижа Л. Ю.¹, Дац Р. І.^1
1Львівський національний медичний університет імені Данила Галицького, Україна
²КНП ЛОР Клінічний центр дитячої медицини лікарня «ОХМАТДИТ», м. Львів, Україна

Для цитування: Переяслов АА, Стеник РВ, Микита ММ, Мальований БЯ, Никифорук ОМ, Гижа ЛЮ, Дац РІ. (2024). Безоари шлунково-кишкового тракту в дітей. Хірургія дитячого віку (Україна). 4(85): 136-142. doi: 10.15574/PS.2024.4(85).136142.
Стаття надійшла до редакції 26.08.2024 р., прийнята до друку 10.12.2024 р.

Безоар являє собою неперетравлені речовини, які накопичуються в просвіті травного каналу. Серед усіх типів безоарів трихобезоар є найчастішою формою, що виявляють у шлунку і який пов’язаний із психічними розладами. Синдром Рапунцель (Rapunzel) є рідкісною формою безоара, що включає наявність безоара в шлунку, який через пілоричний канал проходить у дванадцятипалу кишку і потенційно може доходити до сліпої кишки. У зв’язку з достатньою рідкістю цієї патології відсутні загальноприйняті рекомендації щодо її діагностування та лікування.
Мета – узагальнити власний досвід лікування дітей із безоарами, у тому числі синдромом Рапунцель.
Клінічний випадок. До дослідження залучено 5 пацієнтів (4 дівчинки та 1 хлопчик), яких лікували у Львівській обласній дитячій клінічній лікарні «ОХМАТДИТ» упродовж 1997-2024 рр. В усіх пацієнтів виявлено больовий синдром і утворення у верхніх відділах живота, натомість втрату маси тіла – лише в однієї пацієнтки. Четверо пацієнтів госпіталізовано за ургентними показаннями – з клінікою обтураційної непрохідності. Для підтвердження діагнозу у двох дітей використано фіброгастроскопію, у двох – ультрасонографію, в однієї дитини – комп’ютерну томографію. Усіх дітей прооперовано з використанням лапаротомного доступу: у трьох пацієнток виявлено трихобезоар, у тому числі у двох стверджено синдром Рапунцель, в одного пацієнта безоар являв собою скупчення жувальної гумки, а ще в однієї пацієнтки – неперетравлені шматочки бавовняних тканин, розміщені не тільки в шлунку, але й у тонкій кишці.
Висновки. Клінічний перебіг безоара протягом тривалого часу може бути безсимптомним, а основними клінічними проявами є біль або дискомфорт в епігастральній ділянці та наявність щільного утворення в проєкції шлунка. Основними методами для підтвердження діагнозу є фіброгастроскопія та комп’ютерна томографія. В окремих пацієнтів можна використовувати ендоскопічне або лапароскопічне втручання, проте основним методом лікування є лапаротомні операції. У післяопераційному періоді необхідне спостереження та лікування в психіатра.
Дослідження виконано відповідно до принципів Гельсінської декларації. На проведення досліджень отримано інформовану згоду батьків дітей.
Автори заявляють про відсутність конфлікту інтересів.
Ключові слова: діти, безоар, синдром Рапунцель, діагностика, лікування.

ЛІТЕРАТУРА

1. Antunes H, Barroso C, Faria C, Correia-Pinto J. (2018) Images in paediatrics: Rapunzel syndrome: the pathway for a prompt diagnosis. Arch Dis Child. 105(3): 298. https://doi.org/10.1136/archdischild-2018-315910; PMid:30509953

2. Awawda A, Al Ashhab H, Shammas I, et al. (2022) Endoscopic management of unusual bezoar in a Prader-Willi syndrome patient. Cureus. 14(10): e29900. https://doi.org/10.7759/cureus.29900; PMid:36348828 PMCid:PMC9632933

3. Belhadj A, Touati MD, Othmane MRB, et al. (2023) Revelation of Rapunzel syndrome: A rare case report of gastric trichobezoar-induced acute purulent peritonitis. Int J Surg Case Rep. 111: 108860. https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2023.108860; PMid:37748384 PMCid:PMC10520814

4. Cintolo J, Telem DA, Divino CM, et al. (2009) Laparoscopic removal of a large gastric trichobezoar in a 4-year-old girl. JSLS 13(4): 608-611. https://doi.org/10.4293/108680809X12589999538110; PMid:20202404 PMCid:PMC3030801

5. Coufal NG, Kansagra AP, Doucet J, et al. (2011) Gastric trichobezoar causing intermittent small bowel obstruction: report of a case and review of the literature. Case Rep Med. 2011: 217570. https://doi.org/10.1155/2011/217570; PMid:21687591 PMCid:PMC3114431

6. Dogra S, Kulkarni AK, Rao PP. (2012) Rapunzel syndrome – a case report. Med J Armed Forces India. 68(3): 249-251. https://doi.org/10.1016/j.mjafi.2011.11.005; PMid:24532879 PMCid:PMC3862928

7. Elghazeery MA, Hassan AM. (2024). Gastrointestinal bezoars in paediatrics: Case series and literature review. Afr J Paediatr Surg. 21(2): 101-106. https://doi.org/10.4103/ajps.ajps_104_22 ; PMid:38546247 PMCid:PMC11003570

8. England R, Patel R, Marven S. (2013) Laparoscopic management of primary intestinal trichobezoar. J Pediatr Surg Case Reports. 1(5): 108-110. https://doi.org/10.1016/j.epsc.2013.03.014

9. Ezziti M, Haddad F, Tahiri M, et al. (2017) Gastric trichobezoard: A case report. Pan Afr Med J. 26: 74. [Article in French]. https://doi.org/10.11604/pamj.2017.26.74.11826; PMid:28451051 PMCid:PMC5398866

10. Frey AS, McKee M, King RA, Martin A. (2005) Hair apparent: Rapunzel syndrome. Am J Psychiatry. 162(2): 242-248. https://doi.org/10.1176/appi.ajp.162.2.242; PMid:15677585

11. Gonuguntla V, Joshi D-D. (2009) Rapunzel syndrome: a comprehensive review of an unusual case of trichobezoar. Clin Med Res. 7(3): 99-102. https://doi.org/10.3121/cmr.2009.822; PMid:19625498 PMCid:PMC2757434

12. Gupta A, Mishra SC, Upadhyay VD, Kannegant P. (2022) Rapunzel syndrome in a seven-year-old girl. Indian J Surg. 84(1): 236-237. https://doi.org/10.1007/s12262-021-02788-0

13. Hamidi H, Muhammadi M, Saberi B, Sarwari MA. (2016) A rare clinic entity: huge trichobezoar. Int J Surg Case Rep. 28: 127-130. https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2016.09.039; PMid:27701002 PMCid:PMC5048628

14. Hernández-Peredo-Rezk G, Escárcega-Fujigaki P, Campillo-Ojeda ZV, et al. (2009) Trichobezoar can be treated laparoscopically. J Laparoendosc Adv Surg Tech. 19(1):111-113. https://doi.org/10.1089/lap.2008.0068; PMid:18991522

15. Honda H, Ikeya T, Kashiwagi E, et al. (2017) Successful emergency endoscopic treatment of gastric outlet obstruction due to gastric bezoar with gastric pneumatosis. Case Rep. Gastroenterol. 11(3): 718-723. https://doi.org/10.1159/000484130; PMid:29430223 PMCid:PMC5803725

16. Jinushi R, Yano T, Imamura N, Ishii N. (2021) Endoscopic treatment for a giant gastric bezoar: Sequential use of electrohydraulic lithotripsy, alligator forceps, and snares. JGH Open. 5(4): 522-524. https://doi.org/10.1002/jgh3.12491; PMid:33860105 PMCid:PMC8035430

17. Khanna S, Barua A, Choudhury S. (2023) Laparoscopic management of rare smoked dry pork bezoar in the stomach. J Min Access Surg. 19(4): 552-554. https://doi.org/10.4103/jmas.jmas_266_22; PMid:37706408 PMCid:PMC10695313

18. Kim SC, Kim SH, Kim SJ. (2016) A case report: Large trichobezoar causing Rapunzel syndrome. Medicine (Baltimore). 95(22): e3745. https://doi.org/10.1097/MD.0000000000003745; PMid:27258502 PMCid:PMC4900710

19. Kyin C, Patel P, Casas-Melley A, et al. (2023) Acute case of trichobezoar diagnosed from computed tomography and 3D images: Rapunzel syndrome re-examined. Cureus. 15(2): e35597. https://doi.org/10.7759/cureus.35597; PMid:37007333 PMCid:PMC10063164

20. Ladas SD, Kamberoglou D, Karamanolis G, et al. (2013) Systematic review: Coca-Cola can effectively dissolve gastric phytobezoars as a first-line treatment. Aliment Pharmacol Ther. 37(2): 169-173. https://doi.org/10.1111/apt.12141; PMid:23252775

21. Madhusudhan KS, Vaishnav M, Joy D. (2022) Rapunzel syndrome. J Gastrointest Surg. 26(5): 1111-1112. https://doi.org/10.1007/s11605-021-05239-z; PMid:34997470

22. Marginean CO, Melit LE, Sasaran MO, et al. (2021) Rapunzel syndrome – an extremely rare cause of digestive symptoms in children: A case report and a review of the literature. Front Pediatr. 9: 684379. https://doi.org/10.3389/fped.2021.684379; PMid:34178901 PMCid:PMC8219913

23. Matsuoka R, Masuda S, Fujita S, Akiyama N. (2023) Trichobezoar effectively treated with direct endoscopic injection of Coca-Cola: A case report. DEN Open. 4(1):e283. https://doi.org/10.1002/deo2.283; PMid:37753229 PMCid:PMC10518563

24. Mirza MB, Talat N, Saleem M. (2020) Gastrointestinal trichobezoar: An experience with 17 cases. J Pediatr Surg. 55(11): 2504-2509. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2020.04.020; PMid:32467033

25. Mohanta P, Mukhopadhyay M, Maiti S, Mukhopadhyay B. (2004) Trichobezoar in children – an uncommon problem. J Indian Assoc Pediatr Surg. 9(1): 30-32.

26. Mouffak A, Salam S, Fahl A, et al. (2021) Rare cause of mechanical occlusion in children: A case report. Pan Afr Med J. 38: 71. [Article in French]. doi: 10.11604/pamj.2021.38.71.27634.

27. Naik S, Gupta V, Naik S, et al. (2007) Rapunzel syndrome reviewed and redefined. Dig Surg. 24(3): 157-161. https://doi.org/10.1159/000102098; PMid:17476105

28. Narra R, Guntamukkala A, Rao CB, Begum T. (2022) Rapunzel syndrome: A case of trichobezoar with small bowel complications. Surg J (N Y). 8(4): e293-e296. https://doi.org/10.1055/s-0042-1757777; PMid:36349084 PMCid:PMC9637412

29. Nirasawa Y, Mori T, Ito Y, et al. (1998) Laparoscopic removal of a large gastric trichobezoar. J Pediatr Surg. 33(4): 663-665. https://doi.org/10.1016/S0022-3468(98)90342-6; PMid:9574777

30. Ripollés T, García-Aguayo J, Martínez MJ, Gil P. (2001) Gastrointestinal bezoars: sonographic and CT characteristics. AJR Am J Roentgenol. 177(1): 65-69. https://doi.org/10.2214/ajr.177.1.1770065; PMid:11418400

31. Рибальченко ВФ, Русак ПС, Рінзберг БС та ін. (2023) Непрохідність тонкої кишки продуктами харчування в дітей раннього віку: погляд на проблему, літературні дані та власні клінічні спостереження. Хірургія дитячого віку. 2 (79): 92-98. https://doi.org/10.15574/PS.2023.79.92.

32. Schuler L, Hodel M, Stieger C. (2023) The Rapunzel syndrome: a hairy tale. Surg Case Rep. 9(1): 49. https://doi.org/10.1186/s40792-023-01631-w; PMid:36976388 PMCid:PMC10050508

33. Tudor ECG, Clark MC (2013) Laparoscopic-assisted removal of gastric trichobezoar; a novel technique to reduce operative complications and time. J Pediatr Surg. 48(3): E13-E15. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2012.12.028; PMid:23480941

34. Vaughan ED Jr., Sawyers JL, Scott HW Jr. (1968) The Rapunzel syndrome. An unusual complication of intestinal bezoar. Surgery. 63(2): 339-343.

35. Vepakomma D, Alladi A. (2014) Complete laparoscopic removal of a gastric trichobezoar. J Min Access Surg. 10(3): 154-156. https://doi.org/10.4103/0972-9941.134880; PMid:25013333 PMCid:PMC4083549

36. Wang C, Zhao X, Mao S, et al. (2006) Management of SAH with traditional Chinese medicine in China. Neurol Res. 28(4): 436-444. https://doi.org/10.1179/016164106X115044; PMid:16759447

37. Western C, Bokhari S, Gould S. (2008) Rapunzel syndrome: a case report and review. J Gastrointest Surg. 12(9): 1612-1614. https://doi.org/10.1007/s11605-007-0408-4; PMid:18027058

38. Wolski M, Gawłowska-Sawosz M, Gogolewski M, et al. (2016) Trichotillomania, trichophagia, trichobezoar – summary of three cases. Endoscopic follow up scheme in trichotillomania. Psychiatr Pol. 50(1): 145-152. https://doi.org/10.12740/PP/43636; PMid:27086334

39. Zecevic M, Saxena AK. (2022) Laparoscopic approach to trichobezoars in the pediatric age group. J Pediatr Endosc Surg. (2022) 4(4): 143-147. https://doi.org/10.1007/s42804-022-00161-w