Modern Pediatrics. Ukraine. (2023). 8(136): 116-123. doi: 10.15574/SP.2023.136.116
Дудник В. М., Фурман В. Г., Куцак О. В., Пасік В. Ю.
Вінницький національний медичний університет імені М.І. Пирогова, Україна

Для цитування: Дудник ВМ, Фурман ВГ, Куцак ОВ, Пасік ВЮ. (2023). Особливості клінічного перебігу анапластичної крупноклітинної лімфоми в дітей. Клінічний випадок. Сучасна педіатрія. Україна. 8(136): 116-123. doi: 10.15574/SP.2023.136.116.Стаття надійшла до редакції 13.10.2023 р., прийнята до друку 12.12.2023 р.
Анапластична крупноклітинна лімфома (АККЛ) – рідкісний тип Т-клітинної неходжкінської лімфоми з характерним первинно локалізованим, переважно позакістковомозковим пухлинним ростом лімфоїдної тканини, клінічна картина якої включає ураження периферичних лімфатичних вузлів та екстранодальних органів, таких як кістки, шкіра, легені, печінка, м’які тканини та кістковий мозок.
Мета – ознайомити практикуючих лікарів з особливостями клінічних проявів, диференційної діагностики та перебігу АККЛ у дітей.

Клінічний випадок. Описано особливості клінічного перебігу АККЛ у дитини. Висвітлено основну діагностичну цінність анамнезу, клінічної картини, лабораторних, інструментальних, імуногістохімічних і мікроскопічних методів дослідження, зокрема, трепанбіопсії цієї пухлини. За даними мікроскопічного дослідження трепанбіоптату тканини, у половині комірок кісткового мозку виявляється нормальна його будова, присутній кровотворний кістковий мозок зі збереженням усіх ростків, із дещо збільшеною кількістю мегакаріоцитів. Половина комірок заповнені солідними пластами різко атипових лімфоцитоподібних клітин із помірною кількістю еозинофільної цитоплазми, ядра пухлинних клітин великі, везикулярні, з утворенням 1-2 базофільних ядерець. У клітинах пухлини присутні фігури мітозу, у тому числі й атипові. Між цими клітинами виявляються поодинокі гемопоетичні клітини різних ростків. За результатами імуногістохімічного дослідження клітин пухлини виявлено, що вони позитивні на загальний лейкоцитарний антиген (СD4), негативні на загальні цитокератини, S-100, міогенін, МуоD1, що свідчить про їхнє гемопоетичне походження. Під час подальшого дослідження клітини пухлини виявилися позитивними на СD30, негативними – на СD3, СD20, СD43, СD68, СD11с, tdt, мієлопероксидазу, СD1а. При забарвленні на СD246 виявлено гранулярну цитоплазматичну реакцію в клітинах пухлини. Гістологічна картина та імунофенотип клітин пухлини відповідають АККЛ.
Дослідження виконано відповідно до принципів Гельсінської декларації. На проведення досліджень отримано інформовану згоду батьків дитини.
Автори заявляють про відсутність конфлікту інтересів.
Ключові слова: діти, неходжкінські лімфоми, крупноклітинна анапластична лімфома.

ЛІТЕРАТУРА

1. Aladily TN, Khader M, Bustami N, Bazzeh F. (2022, Dec). Anaplastic large cell lymphoma, ALK-positive in very young children: A long-term follow-up of two cases and a review of the literature. Malays J Pathol. 44(3): 517-521. PMID: 36591719.

2. Chen Z, Chai F, Xi Y, Zhang H, Xu Y, Zhang Z et al. (2022, Jan). Aberrant expression and genetic alteration of c-MYC in anaplastic large cell lymphoma. J Cancer Res Clin Oncol. 148(1): 267-278. Epub 2021 Jun 16. https://doi.org/10.1007/s00432-021-03691-7; PMid:34131801

3. Fedorenko ZP. (2022). Cancer in Ukraine, 2020-2021. Bulletin of the National Cancer Registry of Ukraine No. 23. URL: ncru.inf.ua.

4. Kada A, Fukano R, Mori T, Kamei M, Tanaka F, Ueyama J et al. (2020, Feb). A Multicenter, Open-label, Clinical Trial to Assess the Effectiveness and Safety of Allogeneic Hematopoietic Stem Cell Transplantation Using Reduced-intensity Conditioning in Relapsed/refractory Anaplastic Large-cell Lymphoma in Children. Acta Med Okayama. 74(1): 89-94. doi: 10.18926/AMO/57959. PMID: 32099255.

5. Mehreen A, Wali R, Riaz S. (2020, Jul). Clinical Features and Treatment Outcomes of Children with Anaplastic Large Cell Lymphoma. J Coll Physicians Surg Pak. 30(7): 749-753. https://doi.org/10.29271/jcpsp.2020.07.749; PMid:32811608

6. Mussolin L, Le Deley MC, Carraro E, Damm-Welk C, Attarbaschi A, Williams D et al. (2020, Sep 24). Prognostic Factors in Childhood Anaplastic Large Cell Lymphoma: Long Term Results of the International ALCL99 Trial. Cancers (Basel). 12(10): 2747. https://doi.org/10.3390/cancers12102747; PMid:32987765 PMCid:PMC7598675

7. Patel A, Pushpam D, Sharma MC, Thulkar S, Bakhshi S. (2020, Jun 15). Predictors of Outcome in Pediatric Anaplastic Large Cell Lymphoma. Indian Pediatr. 57(6): 523-526. https://doi.org/10.1007/s13312-020-1849-z; PMid:32562396

8. Pearson ADJ, Barry E, Mossé YP, Ligas F, Bird N, de Rojas T et al. (2021, Nov). Second Paediatric Strategy Forum for anaplastic lymphoma kinase (ALK) inhibition in paediatric malignancies: ACCELERATE in collaboration with the European Medicines Agency with the participation of the Food and Drug Administration. Eur J Cancer. 157: 198-213. Epub 2021 Sep 15. https://doi.org/10.1016/j.ejca.2021.08.022; PMid:34536944

9. Rigaud C, Knörr F, Brugières L, Woessmann W. (2023, Mar). Diagnosis and management of ALK-positive anaplastic large cell lymphoma in children and adolescents. Best Pract Res Clin Haematol. 36(1): 101444. Epub 2023 Feb 2. https://doi.org/10.1016/j.beha.2023.101444; PMid:36907641

10. Shen D, Song H, Zhang J, Liao C, Wang Y, Fang M, Tang Y. (2022, Jan 1). Treatment of Relapsed and Refractory ALK-Positive Anaplastic Large Cell Lymphoma With ALK-Specific Tyrosine Kinase Inhibitor in Children: A Case Series. J Pediatr Hematol Oncol. 44(1): e1-e4. https://doi.org/10.1097/MPH.0000000000002137; PMid:33661174

11. Wang W, He L, Wu R, Yao J, Ma H, Cheng X et al. (2023, Mar). Anaplastic lymphoma kinase positive histiocytosis presenting as hemocytopenia in an infant. Pediatr Blood Cancer. 70(3): e30010. Epub 2022 Oct 2. https://doi.org/10.1002/pbc.30010; PMid:36184781

12. Yu BH, Zhang Y, Xue T, Shui RH, Lu HF, Zhou XY et al. (2021, Jan 5). The clinicopathological relevance of uniform CD56 expression in anaplastic large cell lymphoma: a retrospective analysis of 18 cases. Diagn Pathol. 16(1): 1. https://doi.org/10.1186/s13000-020-01059-y; PMid:33402163 PMCid:PMC7786455

13. Zhang YT, Wang LZ, Chang J. (2022, Feb 15). Characteristics and Outcomes of Chinese Children With Advanced Stage Anaplastic Large Cell Lymphoma: A Single-Center Experience. Front Oncol. 12: 832752. https://doi.org/10.3389/fonc.2022.832752; PMid:35242715 PMCid:PMC8885804